AO EDITOR:

Tumores primários da traqueia são raros; estima-se que sua incidência anual seja de 2,7 novos casos por milhão de habitantes.(1) Esses tumores são aproximadamente 180 vezes menos comuns que os tumores de pulmão(2) e correspondem a 0,1-0,3% do total de tumores.(2,3) Seu diagnóstico é geralmente tardio, ou porque os sintomas são inicialmente mal interpretados ou porque os pacientes recebem o diagnóstico equivocado de asma.

O hemangioma capilar lobular (HCL), também designado granuloma piogênico, é um tumor vascular benigno que afeta mais comumente a pele ou as membranas mucosas (orais e nasais). É extremamente raro entre todos os tumo-res traqueais primários, e há poucos relatos de casos na literatura.(1) Apresentamos aqui o caso de um tumor tra-queal benigno raro com hemoptise recorrente, diagnosticado e tratado por meio de técnicas broncoscópicas.

Uma mulher de 51 anos, com hemoptise recorrente havia 6 meses, foi internada no hospital após um episódio sig-nificativo de hemoptise. Não apresentava nenhum outro sintoma (isto é, sem produção de escarro, dispneia, dor torácica, perda de peso, sudorese excessiva ou febre). Apresentava história de carcinoma papilífero da tireoide e havia sido submetida a tireoidectomia total e terapia adjuvante com iodo radioativo 16 anos atrás, sem evidências de recidiva até então. Desde então, estava em tratamento de reposição com levotiroxina sódica. A paciente afirmou que não era fumante e negou qualquer exposição relevante à fumaça do tabaco. O exame físico não revelou nenhu-ma alteração digna de nota. Exames laboratoriais de rotina não revelaram nenhuma anormalidade. A radiografia de tórax foi normal. A TC de tórax com contraste revelou uma lesão recém-formada na parede lateral esquerda da traqueia (Figura 1A), sem outras alterações significativas. Realizou-se broncoscopia flexível, que confirmou a pre-sença de uma lesão hemorrágica polipoide roxa na parede lateral esquerda do terço inferior da traqueia, sem acha-dos adicionais. A fim de controlar melhor a hemorragia, realizou-se broncoscopia rígida com um broncoscópio de 8,5 mm (Karl Storz Instruments, Tuttlingen, Alemanha). A lesão foi removida em bloco com uma pinça rígida, o que resultou em hemorragia significativa, que exigiu instilação local de soro fisiológico gelado e epinefrina (1:10.000); no entanto, não foi possível controlar a hemorragia. A hemostasia foi então atingida por meio de fotocoagulação a laser (Multidiode Endolaser 30; INTERmedic Arfran S.A., Barcelona, Espanha; Figura 1B). Após o procedimento, não houve nenhuma outra complicação resultante do tratamento. A histopatologia do tumor revelou HCL, sem sinais de malignidade (Figura 2).
 

 




Tumores traqueais são raros, e não há uma explicação clara para isso. Alguns autores sugerem que o fluxo turbu-lento na traqueia pode proteger a mucosa, evitando o depósito de substâncias cancerígenas inaladas.(2)

O HCL traqueal é um tumor vascular benigno e é extremamente raro. O HCL traqueal manifesta-se tipicamente em forma de massa hemorrágica indolor aderida a superfícies mucosas ou cutâneas do trato respiratório superior e afeta mais comumente o lábio, o nariz, a cavidade oral e a língua.(4) Histologicamente, apresenta um característico arranjo lobular de capilares em um estroma edematoso fibroblástico, e a superfície é às vezes ulcerada.(1,5)

Embora a patogênese do HCL não esteja clara, diversos fatores têm sido implicados, tais como influência hormonal, certas drogas, oncogenes virais, infecção por Bartonella spp., produção de fatores angiogênicos e deleções citogené-ticas clonais.(4,6) Não há relatos de que a levotiroxina sódica esteja entre as drogas ofensivas. Lesões traumáticas também foram implicadas, embora apenas em uma minoria dos casos.(1,4,6) No caso aqui relatado, havia história de intubação endotraqueal 16 anos atrás, em virtude da cirurgia da tireoide, e isso pode ter sido um fator de risco con-tribuinte.

Tosse e hemoptise são os sintomas mais comuns de HCL traqueal,(1,5,7) e esta última vai de escassa a abundante. (8) Nossa paciente apresentava hemoptise recorrente havia 6 meses.

Já foram relatadas diversas formas eficazes de tratamento de HCL cutâneo, incluindo excisão, curetagem, eletro-dissecção, cauterização química e cirurgia a laser. O HCL das mucosas já foi tratado por meio de eletrocautério com laço, biópsia excisional e radioterapia com placas. Em virtude do número limitado de casos de HCL da traqueia ou brônquio em adultos, ainda não se definiu a melhor forma de tratamento(9); em geral, depende da extensão ou ta-manho da lesão, da idade do paciente, das comorbidades e de outros fatores que contribuam para o quadro clínico geral.(4) Quando detectado precocemente, o HCL é pequeno e pode ser tratado por meio de endoscopia, com baixa morbidade.(7) Em virtude das características patológicas dessas lesões, a hemorragia é uma complicação comum durante o processo de remoção, e é difícil atingir a hemostasia. Apesar disso, na maioria dos casos relatados, a broncoscopia flexível produziu respostas favoráveis. No entanto, se o risco de hemorragia é alto, o uso de broncos-copia rígida durante o processo de remoção deve ser considerado. (4) Em nossa paciente, a broncoscopia rígida com fotocoagulação a laser foi o procedimento de escolha para controlar melhor a hemorragia. Em um relato anterior, a hemorragia ocorrida durante a remoção do HCL traqueal foi tratada com sucesso por meio de terapia a laser.(10)

A recidiva do HCL de pele e mucosas após terapia local é uma preocupação bem conhecida. Embora não haja ne-nhuma recomendação formal além de reavaliação clínica, pode ser necessário usar broncoscopia durante o período de acompanhamento, porque há risco de recidiva local.(1)

Durante o período de acompanhamento, nossa paciente não apresentou recidiva da hemoptise. A broncoscopia flexível realizada 27 meses depois do tratamento não mostrou sinais de recidiva. Embora seja extremamente raro, o HCL da traqueia ou brônquio deve ser considerado como causa de hemoptise recorrente, especialmente em pacien-tes com achados radiológicos normais.

REFERÊNCIAS

1. Prakash S, Bihari S, Wiersema U. A rare case of rapidly enlarging tracheal lobular capillary hemangioma presenting as difficult to ventilate acute asthma during pregnancy. BMC Pulm Med. 2014;14:41. http://dx.doi.org/10.1186/1471-2466-14-41
2. Caiado A, Moura e Sá J. Tracheal tumors review--a clinical case of adenoid cystic carcinoma [Article in Portuguese]. Rev Port Pneumol. 2008;14(4):527-34. http://dx.doi.org/10.1016/S0873-2159(15)30257-9
3. Hoerbelt R, Padberg W. Primary tracheal tumors of the neck and mediastinum : resection and reconstruction procedures [Article in German]. Chirurg. 2011;82(2):125-33. http://dx.doi.org/10.1007/s00104-010-1974-7
4. Amy FT, Enrique DG. Lobular capillary hemangioma in the posterior trachea: a rare cause of hemoptysis. Case Rep Pulmonol. 2012;2012:592524.
5. Irani S, Brack T, Pfaltz M, Russi EW. Tracheal lobular capillary hemangioma: a rare cause of recurrent hemoptysis. Chest. 2003;123(6):2148-9. http://dx.doi.org/10.1378/chest.123.6.2148
6. Lawley LP. Pyogenic granuloma (Lobular capillary hemangioma). In: Levy ML, Corona R, editors. UpToDate. Waltham (MA): UpToDate; 2015. Available from: http://www.uptodate.com/home/index.html
7. Porfyridis I, Zisis C, Glinos K, Stavrakaki K, Rontogianni D, Zakynthinos S, et al. Recurrent cough and hemoptysis associated with tracheal capillary hemangioma in an adolescent boy: a case report. J Thorac Cardiovasc Surg. 2007;134(5):1366-7. http://dx.doi.org/10.1016/j.jtcvs.2007.07.014
8. Ahn Y, Chang H, Lim YS, Hah JH, Kwon TK, Sung MW, et al. Primary tracheal tumors: review of 37 cases. J Thorac Oncol. 2009;4(5):635-8. http://dx.doi.org/10.1097/JTO.0b013e31819d18f9
9. Cho NJ, Baek AR, Kim J, Park JS, Jang AS, Park JS, et al. A case of capillary hemangioma of lingular segmental bronchus in adult. Tuberc Respir Dis (Seoul). 2013;75(1):36-9. http://dx.doi.org/10.4046/trd.2013.75.1.36
10. Strausz J, Soltész I. Bronchial capillary hemangioma in adults. Pathol Oncol Res. 1999;5(3):233-4. http://dx.doi.org/10.1053/paor.1999.0194